METASTASIS HEPATICA DE ADENOMA PLEOMORFO

Recibido: 3-X-2018 Aceptado: 4-XII-2018

Dirección postal: Francisco Laxague, Servicio de Cirugía General, Hospital Alemán, Pueyrredón 1640, 1118 Buenos Aires, Argentina
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El adenoma pleomorfo es la neoplasia benigna más frecuente que afecta las glándulas salivales.

La transformación maligna fue comunicada en un 9% de los casos1. El adenoma pleomorfo metastásico se conoce desde la década de 1940. En una revisión reciente de la literatura en inglés, desde 1953 a 2005 se encontraron solo 42 casos con estas características histológicas2. Este caso es la tercera publicación que describe una glándula hepática afectada por un adenoma pleomorfo metastásico, y, en nuestro conocimiento, es el primer caso de metástasis hepática como segundo sitio de enfermedad metacrónica.

Caso clínico

Hombre de 82 años con lesión hepática detectada mediante ecografía en seguimiento urológico de rutina. La tomografía computarizada (TC) informó una imagen sólida hepática, en los segmentos VII-VI-V, con realce heterogéneo después de una infusión endovenosa de contraste con área central de necrosis, compatible con metástasis. Se realizó punción/ biopsia con aguja fina guiada por TC. El estudio anatomo- patológico informó una metástasis de adenoma pleomorfo salival en hígado.
Como antecedentes de la enfermedad actual, en 1975 se había efectuado enucleación de adenoma pleomorfo de glándula parótida izquierda, en 1999, resec- ción de recidiva en la cicatriz de la intervención anterior, y en 2002, cirugía por metástasis de 2 cm de diámetro en el paladar duro con margen R0. En 2003, hubo una segunda recurrencia parotídea, y en 2005, una tercera. En 2007 el paciente fue derivado al Sector de Cirugía Hepa- tobiliopancreática por tumor hepático. Se encontraba asin- tomático al examen clínico; la TC de tórax y la resonancia magnética (RM) de cabeza y cuello fueron negativos. Al revisar los estudios histopatológicos previos, se hallaron

los componentes típicos de adenoma pleomorfo sin atipia celular (Fig. 1).
Se realizó hepatectomía derecha. El estudio de anatomía patológica reveló un tumor de 10 cm con márgenes libres, compatible con adenoma pleomorfo (Fig. 1). El seguimiento fue sin hallazgos durante 30 meses.
En 2010, se detectó por RM de cabeza y cuello, una nueva imagen tumoral en el lado izquierdo del paladar duro, por lo que se sometió a una nueva resección R0. Se complementó ese tratamiento con radioterapia tridi- mensional con dosis diarias de 180 cGy (dosis totales: 5940 cGy).
En 2018 se detectó una nueva recaída tumoral en un control con RM abdominal (Fig. 2), con cuatro nódulos hepáticos con restricción de la difusión, y una imagen ósea en la vértebra L4. Su caso se discutió en ateneo oncológico en el cual se consensuó en administrar radio- terapia corporal estereotáctica en la lesión de L4 y evaluar la respuesta para decidir la conducta futura con respecto a los nódulos hepáticos.

Discusión

El adenoma pleomorfo es el tumor benigno más frecuente de las glándulas salivales. En algunos casos, pueden sufrir una transformación maligna a carcinoma y metastatizar a otros órganos distantes, y en otros, metastatizar como un tumor benigno, tal como el presente caso3.

Esta rara entidad fue comunicada por primera vez en 1942 por Perrin4. En 1953 Foote y Frazell hicieron una descripción extensa de esta afección5. La evolución de los métodos diagnósticos por imágenes ha hecho posible diagnosticar el adenoma pleomorfo metastatizante con mayor frecuencia, pero aún es difícil para los patólogos definir esta enfermedad con precisión. Van der Wal y col. expusieron las dificultades para definir diferentes tumores que afectan a las glándulas salivales6. La Organización Mundial de la Salud clasificó al adenoma pleomorfo me- tastásico como una neoplasia epitelial maligna definida por “un adenoma pleomorfo histológicamente benigno que manifiesta inexplicablemente metástasis local o distante”.
El 17% de los pacientes se presentan asintomáticos al momento del diagnóstico de las metástasis2. El adenoma pleomorfo primario de glándula parótida es responsable de casi 3/4 de todos los casos de metástasis. El hueso, la cabeza y el cuello, son los sitios más frecuentes de metástasis seguidos de los pulmones, el abdomen y los ganglios linfáticos entre otros2, 7-12. Hay dos comunica- ciones previas que se refieren a metástasis hepáticas de adenoma pleomorfo, pero este caso sería el primer informe de lesión hepática como segundo lugar de en- fermedad metacrónica13.
Hay dos teorías que podrían explicar una posible disemi- nación de esta neoplasia benigna; la primera, por invasión vascular directa y la segunda, por exposición de vasos durante el procedimiento quirúrgico de la resección de las glándulas salivales con diseminación celular a lugares distantes.
La biopsia con aguja fina demostró ser de alto ren- dimiento para el diagnóstico y, hasta el momento no se describió que este procedimiento aumentara la recur- rencia por siembra de células tumorales en el trayecto de la aguja14, 15.
La recurrencia del adenoma pleomorfo luego del trata- miento quirúrgico en la glándula parótida es del 45% para la enucleación y del 1% al 5% para la parotidectomía super- ficial13. Nouraei y col.2 describieron recidiva local del 81% previa a desarrollar metástasis a distancia, otros autores re- fieren metástasis a distancia sin recurrencia local previa10, 13.
En nuestro caso, el paciente fue sometido a tres resecciones locales previas al diagnóstico de las metás- tasis11. Algunos autores informan que el diagnóstico de metástasis se puede producir entre 6 y 52 años después de la cirugía del tumor primario2. La terapia quirúrgica es el único tratamiento que demuestra 58% y 50% de supervivencia específica de la enfermedad y libre de enfermedad a 5 años. La mortalidad relacionada con la progresión de la enfermedad es de casi el 20%, lo que justifica su tratamiento quirúrgico11.
La falta de estudios prospectivos sobre quimioterapia o radioterapia se debe a la cantidad insuficiente de casos tratados para evaluar el beneficio real 2, 7, 11. La radioterapia o la quimioterapia pueden tener algún rol en el tratamiento de lesiones inaccesibles para la cirugía8.

Algunos autores sugieren un seguimiento prolongado para la detección precoz de la recurrencia y así poder reali- zar un tratamiento quirúrgico que aumente la supervivencia. Marioni y col.1 proponen la RM como el mejor estudio de imagen de seguimiento en cabeza y cuello, basados en la alta diferenciación entre tejido neoplásico y fibrótico.
Frente al diagnóstico de metástasis de adenoma pleomorfo salival es aconsejable realizar una exhaustiva estadificación preoperatoria, que incluya examen físico, RM de cabeza, cuello y cavidad oral, TC de tórax y abdo- men y para descartar compromiso óseo. Se fundamenta la conducta quirúrgica en que esta es una enfermedad de desarrollo lento, con buen pronóstico y larga supervivencia.

Conflicto de intereses: Ninguno para declarar